口腔原发性皮脂腺癌(sebaceous carcinoma,SC)是一种极其少见的恶性肿瘤,检索国内外文献报道仅10余例,其主要发生于颊黏膜,其次为口底、唇黏膜、舌和上颌牙龈,仅见1例报道发生于下颌牙龈黏膜。本文现报道1例发生于下颌牙龈黏膜的原发性SC,回顾性分析其临床病理特征,并复习相关文献,旨在提高对该疾病的认识,有利于正确诊断。
1. 资料与方法
1.1 临床资料
患者男,47岁。因下颌前牙区牙龈肿胀3年余,加重半年入院。2009年因下颌前牙松动到当地医院拔除后行活动假牙修复,2015年自觉下前牙区牙龈肿胀不适伴出血,曾抗炎治疗,近半年症状加重,门诊以“下颌肿物”收入院。下颌淋巴结未见明显肿大,全身体检未见阳性体征。
专科检查:颌面部尚对称,颏部软组织肿胀,质地韧。张口度正常,张口约3.7 cm,下颌前牙区唇侧牙龈黏膜增生、肿胀(33~43对应牙齿),触之较韧,未见溃疡及糜烂,和正常牙龈无明显界限。31、41牙齿缺失,32、42牙齿Ⅲ度松动,33、43牙齿Ⅰ度松动,全口牙牙周状况较差,口腔卫生状况欠佳。颌骨CT示“下颌骨颏部前方病变伴颏部骨质改变,可见低密度影像,波及33~43牙齿”。入院后完善术前检查,将下颌骨双侧颏孔间下颌骨连带肿物完整摘除,并行带血管的腓骨肌皮瓣移植修复术。
1.2 病理学特征
1.2.1 眼观
覆牙龈黏膜的颌骨组织一段,大小4 cm×3.5 cm×2 cm,表面见牙齿2枚,切面见一大小3.5 cm×3.2 cm×2 cm灰白色肿物,破坏骨组织,质中,与周围组织界限不清,两端切缘骨皮质完整。并见少许颊黏膜相连,大小约为1.5 cm×1 cm×0.3 cm。
1.2.2 镜检
低倍镜:肿瘤位于黏膜固有层内,呈大小不等的小叶状、条索状排列,浸润性生长,局部侵犯黏膜上皮及颊侧黏膜下横纹肌,间质纤维结缔组织增生。高倍镜:肿瘤为两种明显不同的形态,小叶状排列的肿瘤中心为皮脂腺样细胞,细胞大而浅染,界限清楚,胞质丰富、淡染、多泡或空泡状,核偏位,有明显的嗜酸性核仁;小叶周围有1~2层小而深染细胞,胞质嗜双色性,较少,胞核偏大,为基底层细胞或生发细胞,见图1。
图1 皮脂腺分化