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椎管内与胸腔沟通包虫病病例报告-2

2022.1.22
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王辉

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1.4治疗效果


术后次日患者双下肢肌张力较术前明显下降。3周后,患者双下肢深浅感觉有一定恢复;双下肢肌力恢复至1级,肌张力正常;大小便功能障碍轻度改善,大小便自控能力有好转。术后2周复查MRI示,椎管内及胸腔内病灶切除干净,椎管内脊髓压迫解除(图3)。

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2.讨论


包虫病(细粒棘球蚴病)是由棘球蚴绦虫的亚种细粒棘球绦虫的幼虫寄生宿主引起的一类囊性棘球蚴病,也叫囊型包虫病;在世界范围均有发病。中国第2次寄生虫病调查表明,包虫病在中国的重要流行区仍是西部地区,青藏高原最重,黄土高原次之,内蒙古高原和新疆地区第三。人感染细粒棘球蚴病已成为中国西部地区主要的社会健康问题之一。临床上包虫病感染肝脏最常见,占50%~60%;肺次之,占20%~30%;脑等其他器官也可受到侵犯,但不足10%;而只有0.5%~3.1%的患者有骨受累及,其中一半以脊椎受累为主。


在脊柱好发部位依次为腰椎、胸椎、骶椎、颈椎,但均以椎体受累为主,严重时破坏椎体压迫脊髓,出现相应脊髓压迫症状。单纯累及椎管内或胸椎椎管内与胸腔沟通的病例极其罕见,未见相关文献报道。国内温树正等报道6例脊椎包虫病,其中2例患者截瘫,病灶均是脊椎椎体或椎旁病灶破坏椎体突入椎管,病灶迅速增大,导致脊髓压迫所致。


穆哈买提等分析18例脊椎包虫病患者的临床特点,其中10例患者出现脊髓压迫引起截瘫等症状,也均为椎骨病灶经骨质破坏突破进入椎管内或骨质推挤压迫脊髓引起脊髓功能障碍。尚未见脊柱骨质完整且椎管内与胸腔沟通病灶的病例报道。细粒棘球蚴的生活史需要两个宿主才能完成,犬是其终末宿主,人是中间宿主。其传播途径为“粪-口”途径。以肝包虫为例,其致病途径为:虫卵通过被污染手或食物进入消化道→胃液消化虫卵脱壳→六钩蚴幼虫进入十二指肠壁微小静脉→经门静脉血循环至肝脏→发育成包虫病灶。椎管内的发病机制不详。土耳其Celik等认为椎管内包虫病是棘球蚴幼虫经松质骨感染所致,如椎体。


本研究认为,结合包虫患者的感染特点,包虫幼虫经血液循环直接种植在硬脊膜上,根据包虫生长特点及椎管内解剖结构的特殊性,包虫病灶增大后,由于椎管内空间结构相对狭小、有限,故随着周围相对薄弱的结构关节间隙(椎间孔)向胸腔等邻近脏器发展;由于胸腔内为负压,为病灶持续增大提供了有利空间,病灶增大明显,且症状不严重。在骨包虫病中,以脊椎发病率最高,椎体本身的解剖特点是限定棘球蚴病变扩展的重要因素,包囊自发破裂是骨棘球蚴病扩展的特殊方式;压力较高的病变自发性或经骨折片突入椎管内,病灶在椎管内较快扩展,并压迫脊髓产生相应脊髓压迫症状。


文献报道的伴发截瘫等脊髓压迫症状病例中,均是椎体本身包虫病通过以上方式突入椎管内发展所致。但本研究病例的术前影像学检查和术中所见均未发现椎骨破裂,仅见右侧椎间孔扩大;从术中所见考虑椎管内病灶突破椎间孔向胸腔内发展的可能性大;所以椎骨结构完整椎管内发生包虫病的病例实属罕见。在诊断上单纯骨包虫病因缺乏特征性的表现而不易确诊,骨包虫病与其他脏器包虫病同时并存对诊断有重要的参考价值;考虑椎管内病变早期行MRI增强扫描是重要的辅助检查方法。


对来自流行地区的患者,MRI检查出现椎管内囊性多个小泡样与脑脊液信号相似占位病变,不能排除本病。本例患者为西藏藏北牧民,虽肝肺等脏器未见细粒棘球蚴病病变,但结合患者的居住环境、生活习性以及术前影像检查曾考虑为细粒棘球蚴病,但也不能与脊椎恶性肿瘤、脊柱结核等完全鉴别。脊椎及椎管内包虫病,特别是对已出现脊髓压迫症状患者的治疗,外科手术摘除病灶仍是“金标准”。


术中椎管内病灶由于边界清、周围粘连不重,且比较局限,本例患者病变也发生在硬脊膜外,基本都能做到完全外囊摘除术;完整切除外囊并避免内囊破裂则可做到痊愈。但由于椎管内空间有限,为避免术中操作时脊髓压迫过大,可以切开外囊,周围用脑棉等保护好,在不破裂包虫子囊前提下,抽吸囊内包虫子囊减压,再切除外囊;若术中子囊破裂,则种植复发的几率极高。术中对创腔用生理盐水稀释碘伏冲洗,因椎管内有脊髓未给本例患者用高渗盐水冲洗。


伊朗Yashar等报道1例60岁患者曾因急性截瘫行急诊脊椎手术,术中包虫子囊破裂;术后6年患者因椎管内包虫病复发而再次出现截瘫,考虑为播散性种植复发。2017版中国包虫病诊疗方案建议,内囊摘除或准根治术后口服用药3~12个月,作为术后预防用药;推荐药物:阿苯达唑10~15mg/(kg•d),早、晚餐后两次服用。本病例虽椎管内病灶沿外囊切除,但胸腔内行包虫内囊摘除及外囊次全切除;术后病理检查确诊后给予阿苯达唑片口服,并建议定期复查肝功能、胸椎MRI。


本例患者术后次日即开始行针灸、理疗等康复治疗,住院3周出院时患者下肢肌张力变为正常,肌力及感觉障碍均有所恢复。但由于患者的截瘫时间长,双下肢运动功能恢复可能需要较长时间。


本研究对本例患者的诊疗过程分析及相关文献复习提示:(1)包虫病流行地区不明原因的腰背部疼痛患者,经常规检查不能明确诊断时,可考虑行脊椎CT或MRI检查;(2)包虫流行地区,对腰背部疼痛伴双下肢感觉、运动进行性障碍患者,尽早行MRI检查,在鉴别诊断时需考虑本病的特发情况;(3)手术中尽量做到外囊完全摘除,内囊须完全摘除,并防止术中内囊及其子囊破裂污染种植复发;(4)术中需严密用脑棉保护好周围结构,因椎管内有脊髓,术区创腔或内囊破裂时一般用盐水反复冲洗后,用碘伏稀释液冲洗,防止污染,一般不用高渗盐水冲洗,防止因高渗盐水导致脊髓损伤;(5)术后根据肝脏包虫病的诊疗经验,给予驱虫药物(阿苯达唑片)巩固治疗,并定期复查肝、肾功能及观察随访。


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