病例资料
男，38岁，因右上前牙区前庭沟反复肿痛数年就诊，无特殊病史、过敏史、家族史。临床检查：右上中切牙与侧切牙之间的前庭沟区肿胀压痛，触及囊性感。肿胀区相关牙未见龋坏变色及异常松动，牙髓电活力检测试验反应正常。
穿刺细胞学检查：穿刺得脓性囊液，涂片镜检见胆固醇结晶。128层螺旋CT扫描示左、右上中切牙与侧切牙之间根尖平面以上，骨组织内对称性分布的2枚多生牙；右侧见低密度囊性影，且多生牙包含其中，见图1A～E。
图1 侧斜45°三维重组示右上中切牙与侧切牙根尖之间的上方骨腔、唇侧骨缺损（箭，A）：去局部牙列冠状位示右上中切牙与侧切牙根尖上方囊性低密度影（箭），内含阻生多生牙牙冠（B）：曲面重组示右上中切牙与侧切牙根尖上方囊性低密度影（箭），多生牙在此层面逸出酷似根尖周囊肿，左上中切牙与侧切牙根尖上方见l枚阻生多生牙牙冠（箭头，C）：矢状位示上前牙根尖平面以上骨组织内囊性低密度影（箭），内含高密度牙组织（D）：轴位示上前牙根尖平面以上骨组织内囊性低密度影（箭），内含高密度牙冠，唇侧骨质破坏缺损（E）；
影像学诊断为上颌骨前部骨埋伏阻生多生牙并右侧含牙囊肿。控制伴发的继发性感染后于全麻下行囊肿刮治及骨埋伏阻生牙拔除术，术后7 d治愈出院。
手术标本行常规石蜡包埋切片，病理表现为薄层复层鳞状上皮增生，钉突明显，纤维壁内见大量炎症细胞浸润（图1F），病理诊断为含牙囊肿伴感染。
图1F 薄层复层鳞状上皮增生，钉突明显，纤维壁内可见大量炎症细胞浸润（HE，×200）
讨论
上颌骨前部骨埋伏阻生多生牙对称性发生少见。多生牙又称额外牙，是指比正常牙列牙数多的牙，多见于恒牙列，发生率约为1%～3%，且多为单发，占76%～86%。多生牙最常见的发生部位是上颌中切牙之间，其次为上下颌磨牙旁或远中部位。
含牙囊肿又称滤泡囊肿，是指囊壁包含一个未萌牙的牙冠，并附着于该牙颈部的发育性牙源性囊肿，来源于牙胚发育生长期间缩余釉上皮与牙面之间渗出的液体。该类囊肿最常见于下颌第三磨牙及上颌尖牙区，生长缓慢，常无自觉症状，伴继发感染时则出现肿痛症状。病理变化主要为内衬薄层复层鳞状上皮的纤维结缔组织囊腔，内衬上皮无角化和钉突，类似于缩余釉上皮。偶见内衬上皮区域性正角化和纤维囊壁中的牙源性上皮岛。当囊肿继发感染时上皮增生并出现明显钉突和大量炎症细胞浸润。
以下特征可为本病提供诊断依据：①特异性的CT影像，包绕牙冠颈部的圆形或类圆形低密度囊性影，周围有清晰锐利的骨质反应白线等；②穿刺细胞学检查发现草黄色液体及胆固醇结晶；③组织病理学检查见纤维囊壁衬里为薄层复层鳞状上皮，钉突明显，伴感染时可见大量炎症细胞浸润。
另外，锥形束CT可以对颌骨病变，特别是多生牙的三维定位提供更全面、更准确的诊断依据，清晰地显示阻生牙的唇腭向、颊腭向、垂直向位置关系，并可以测量阻生牙与上颌窦、下颌神经管等重要解剖结构之间的距离，以确保手术安全，同时锥形束CT较普通CT具有辐射低、空间分辨率高的优点。
本病例属于特殊部位、特殊阻生方式的多生牙伴含牙囊肿，具体表现为以下4个方面：①多生牙发生部位罕见，多生牙并非发生于上颌中切牙之间及上下颌磨牙旁或远中部等最常见的解剖部位，而是发生在左、右上中切牙与侧切牙之间根尖平面以上的骨组织内；②多生牙发生方式少见，并非单发而是左、右对称性发生；③含牙囊肿未发生于最常见的下颌第三磨牙及上颌尖牙区，而是发生于上颌前部对称性骨埋伏阻生的多生牙；④本例易误诊为右上中切牙与侧切牙的根尖周囊肿，因为右上中切牙与侧切牙根尖疑似位于囊性低密度影之中，极易被误认为右上中切牙与侧切牙作为病源牙引发了根尖周囊肿的囊性低密度影像。此假像是由于多生牙影像在此层面的逸出而使病变酷似根尖周囊肿，结合其他CT表现、临床检查及牙髓电活力试验的正常反应可以做出正确诊断。
分析CT特征时应进行不同层面影像的连续对比观察以发现可能在某些层面逸出的病变结构，如本病例囊肿内的含牙表现即曲面重组影像发现逸出。总之，在进行影像学诊断时要综合分析多种辅助检查方法在同一病变的不同表现，以及不同病变在同一影像学检查方法中的相同表现，并紧密结合临床表现进行诊断。
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