乳头状涎腺瘤（sialadenoma papllferum）是一种罕见的良性外生性涎腺肿瘤，在WHO分类中属于导管乳头状瘤的—个亚型。由Abams和Flinck于1969年首次报道。乳头状涎腺瘤发生恶变者非常罕见，国外文献仅报道4例，国内未有相关报道。我科2016年3月收治1例发生于牙龈的乳头状涎腺瘤恶变病例，现报告如下。
1.材料与方法
1.1临床资料
患者，女，78岁，因左下牙龈肿物1年余到我科就诊。患者1年前发现左下牙龈有一黄豆大肿物，无自发性疼痛，无压痛，未予在意。2015年11月初到我科就诊，考虑为下颌骨骨髓炎，给予抗炎治疗1周，患者感觉有所好转后未再来复诊。2016年3月因感觉肿物明显增大并伴有压痛及左颌下淋巴结肿大，再次到我科就诊，门诊行病理活检考虑为腺样鳞癌，遂收入院。
1.2检查
左颊部见膨隆，触及一约3.0 cm×4.0 cm大小肿物，质硬，边界不清，不移动，压痛，左颌下及颈部触及多个肿大淋巴结。口内35—37区牙龈黏膜粗糙不平，颊侧膨隆，龈沟变平，未见骨质暴露，无脓性分泌物，触诊及肿物与周围组织粘连。颌骨CT示左下颌骨第2磨牙后缘见囊状软组织密度影，大小约2.3 cm×3.4 cm,周围边界清楚，邻近骨质见吸收，见图1。
图1 CT示左下牙龈病灶
1.3治疗
全麻下行左下牙龈病灶及下颌骨部分切除+左下颌骨钛板重建修复+左肩胛锁骨上淋巴结清扫术，手术顺利，术后患者恢复良好，术后1周办理出院。
1.4病理报告
左下牙龈乳头状涎腺瘤，部分恶变，恶变成分为高分化腺癌；曼犯下颌骨；各切缘未见肿瘤侵犯；青扫淋巴结未见癌转移，见图2。
图2 术后组织病理（×100）
2.讨论
乳头状涎腺瘤是一种少见但较有特点的良性涎腺肿瘤，好发于小涎腺，大涎腺少见。发病年龄多为31~87岁，病程数月至3年，生长缓慢，临床表现为无痛性的外生性乳头状肿块，偶有溃疡。临床诊断易与其他乳头状病变相混淆，如鳞状细胞乳头状瘤、早期疣状癌、疣状角化不良以及纤维性息肉等。本例患者年龄78岁，发生于下牙龈，病程为1年余。
乳头状涎腺瘤组织学上含有两种不同的成分：1）外生性乳头状瘤部分：由复层鳞状上皮构成，棘层可增生，增生的鳞状上皮形成外生性乳头状结构；2）乳头状突起之下的部分：扩张增生的腺管样结构，形成弯曲状裂隙或囊腔，管腔表面可有分支状突起，其上皮呈明显的两层。乳头状涎腺瘤主要需与鳞状细胞乳头状瘤、内翻性导管乳头状瘤及导管内粘液表皮样癌相鉴别。鳞状细胞乳头状瘤主要由鳞状上皮组成，而无乳头状涎腺瘤上皮向下延伸部分及管腔样结构；黏液表皮样癌由多种细胞成分即表皮样细胞、中间细胞、黏液细胞等构成。
乳头状涎腺瘤是一类与涎腺导管有关的良性肿瘤，文献中仅有4例恶变的报道。Shimoda等报道了1例腭部乳头状涎腺瘤并伴有上皮肌上皮癌成分和类似于乳腺浸润性微乳头状癌的高度恶性腺癌成分。Ponniah报道了1例发生于口底的乳头状涎腺瘤，其外生性部分伴有上皮异常增生和原位癌。Liu等报道了1例舌根乳头状涎腺瘤伴有高度恶性黏液表皮样癌。Ide等报道了1例乳头状涎腺瘤，表面呈疣状增生，深部呈旺盛增生的囊性一导管腺瘤样改变，颌骨伴有明显的骨质吸收，该作者认为此例应属于伴有恶性潜能的交界性病变。本例乳头状涎腺瘤部分恶变，恶变成分为高分化腺癌。
乳头状涎腺瘤_般行手术切除治疗，预后良好，随访均无复发及转移。而伴有恶性改变的乳头状涎腺瘤则应根据恶变的成分性质而确定治疗方式。本例恶变成分为高分化腺癌，故行下颌骨部分切除和颈淋巴结清扫术，术后恢复良好，术后随访8个月未见复发及转移，预后还需密切随访观察。
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