弥漫性巨细胞肿瘤是一类少见的增生性疾病，其在关节腔内也分为局限型及弥漫型，后期易侵袭性关节并破坏周围组织，其临床表现复杂不一，部分患者可表现为侵袭性生长和术后易复发。本病最多见于膝关节，其次是髋、踝关节，肩、肘关节。目前尚无研究表明弥漫性巨细胞瘤多由创伤所致。2017年12月，我院收治1例肩关节复发性脱位致肩关节Bankart损伤合并弥漫性巨细胞肿瘤病例，现报告如下。
临床资料
患者，男，22岁，因“外伤致右肩关节疼痛不稳2年，加重1月余”入院。患者缘于2年前在格斗擒拿中右肩过度后伸时突然出现右肩部疼痛、活动受限，自觉肩关节被锁住，右肩部因疼痛活动明显受限，队医手法复位后缓解，下午继续训练，后期每参加剧烈活动时肩关节偶有脱位，2年内共脱位7～8次。多于活动时右上肢后伸易发生，起初可自行缓解，后期需手法复位。因反复发作的肩关节脱位，来我院就诊，患者病程中无头晕乏力，无盗汗，无胸闷气短心慌，无恶心呕吐，饮食、睡眠、精神好，大小便未见异常。专科查体：右肩关节未见畸形，右侧喙肩弓压痛。右肩关节痛弧征阴性，Neer症阴性。肩关节恐惧征阳性，抽屉试验阳性，肩关节撞击试验阴性，主被动活动无明显受限，右侧三角肌无明显萎缩，余查体未见明显异常。辅助检查：我院MRI提示：右侧肩关节盂下方、关节腔内异常结节，考虑滑膜病变，滑膜囊肿或其它。我院CT提示：右肩胛盂下唇局部骨皮质不完整并软组织结节影，结合MRI，考虑滑膜病变。
治疗方法
在完善相关临床检查后，排除术前禁忌证，遂行手术治疗。常规全麻＋臂丛麻醉，右侧卧位，右臂外展牵引架牵引，常规消毒铺单。关节腔穿刺注射50ml生理盐水＋0.5mg肾上腺素后取右肩关节镜后方入路、前方入路、前外侧入路，置入关节镜，探查盂肱关节腔，镜下见肱二肌长头腱走形及张力正常，盂唇关节囊复合体于9:00～12:00位置间与关节盂唇形成分离，盂唇磨损断裂，回缩粘连于肩胛颈，肩袖完整，前下盂唇处可见约2×25px红色囊壁样组织，取出送病理检查(图1)。经肩关节镜前外侧入路观察、经肩关节前方入路使用骨剥将回缩粘连于肩胛颈之盂唇关节囊复合体松解，见盂唇关节囊复合体可轻松复位，使用磨钻将肩胛盂缘骨面新鲜化，于关节盂2点、3点、4点、5点半部位使用导向器定位于肩胛盂缘，与肩关节面呈45°角钻孔，置入4枚2.8mm带线锚钉(由美国施乐辉公司提供)，使用抓线器依次将锚钉所带缝线自后方入路套管抓出，于前方入路使用Penetrator逆向过线器将盂唇关节囊复合体经盂唇下方锚钉位置穿出，将锚钉靠外侧缝线经过线器缝合于盂唇关节囊复合体，使用抓线器将锚钉缝线自前方入路拉出，使用推结器打结固定，见固定稳定，清点敷料器械，全层缝合关节镜切口，关节腔穿刺后注射玻璃酸钠20mg，无菌敷料局部加压包扎，术毕。右肩关节外展抱枕固定，术后患者麻醉未清醒，送至恢复室。术后病理回报：病检组织由纤维组织、滑膜组织及组织细胞构成，见大量多核细胞浸润，免疫组化结果：CD163(+)，CD68(+)，Ki67(index10%)，LCA(-)，CKp(-)，考虑：右肩关节弥漫性巨细胞肿瘤，瘤细胞生长十分活跃，建议密切随访观察。患者术后行右肩关节抱枕支具外固定，嘱患者出院后右肩关节继续外展30度悬吊固定3个月，固定期间可在他人和自己健肢辅助牵引下行被动肩关节外展前屈活动，术后8周进行肩关节主动外展、前屈功能锻炼，术后3个月去支具进行肩关节环转活动，并行放射治疗。术后1年内避免投掷动作。
讨论
肩关节Bankart损伤 肩关节是人体活动范围最大的关节，也是脱位概率最高的关节，在普通人活动中的发生率约3%，多集中在突然过头的动作下，在竞技运动项目中发生率约9%，多集中在篮球、柔道及游泳等，军事训练中此类损伤也较为常见，多见于障碍跑，格斗擒拿等项目中。解剖类型中可根据肱骨头脱离盂唇的方向分为前脱位及后脱位，其中前脱位约占91%。主要是因外伤致前下盂唇关节囊复合体和关节盂分离，导致肩关节前方关节囊不稳的表现，称之为肩关节前下盂唇损伤，也叫肩关节Bankart损伤。在外展外旋位时肩关节Bankart损伤盂肱关节失去了原有的稳定性，从而引起肩关节周围不稳。青年患者发生肩关节脱位时主要为暴力型损伤，在Bankart损伤的同时可能伴有肩关节后上盂唇损伤(肩关节SLAP损伤)以及肱骨大结节的骨质缺损(Hill-sachs损伤)；而老年患者发生肩关节脱位时，往往是肩关节Bankart损伤合并肩袖的撕裂伤。
Hovelius等的长期随访研究结果显示，在肩关节脱位的保守治疗患者中，在随访5年时发生复发性脱位的概率为78%，故不建议行保守治疗。目前，关节镜下修复Bankart损伤已完全取代过去的切开方式，其疗效也被广泛认可。
弥漫性巨细胞肿瘤 弥漫型巨细胞肿瘤(DTGVT)好发生于关节、滑囊及腱鞘组织的滑膜肿瘤性病变。Jaffe根据肿瘤发病部位分为：局限型腱鞘巨细胞瘤(LGCTOTS)、弥漫型腱鞘巨细胞瘤(DGCTOTS)和色素性绒毛结节性滑膜炎(PVNS)三种类型。DTGVT在临床上好发于中青年人，可发生于全身各关节，大多数病例受累单侧关节，有相关统计资料显示膝关节发生率为80%，其次为髋关节，踝和肩关节相对罕见。DTGVT病因及发病机制至今仍不清楚，有争议的病因主要包括创伤及出血、脂质代谢紊乱、慢性炎症反应、肿瘤等，DTGVT常合并相关骨端软组织及关节损伤，如膝关节处的髌下脂肪垫及关节内的前后十字韧带的退变。该类患者病程长。易出现骨质破坏，且复发率高。
笔者搜索相关文献，尚未有肩关节Bankart损伤合并DTGVT损伤的病例报道，故本个案为罕见病例。由于DTGVT是由纤维及滑膜组织构成的生物学特征，故该病例在行肩关节正侧位X线片未见明显异常表现。提示X线检查对该类型肿瘤的诊断十分困难。但在CT肩关节平扫时可见肩胛盂前下盂唇局部骨皮质不完整，并可见滑膜结节，这说明CT对于骨质的缺失具有明确诊断，但不能明确病变组织的性质，MRI检查时DTGVT病灶在T1、T2显像均为密度不均匀的低信号滑膜结节的表现，在T2弥散成像时回声序列尤其突出，范围更广。故MRI检查比X线片及CT检查更有诊断价值。且MRI也能诊断肩关节Bankart损伤，而CT则能明确有无骨性Bankart损伤。而诊断DTGVT的金标准则是关节镜下取病变组织行病理检查。
有相关文献报道DTGVT术前误诊率超过80%，这可能与DTGVT症状不典型，病程时间长，且多次复发有关，如不治疗则在后期造成关节软骨的破坏。DTGVT组织学表现为单核滑膜细胞增生，但该病例伴多核破骨细胞样细胞及纤维细胞构成，PVNS可见组织细胞反应和含铁血黄素沉积。也可以表现为滑膜细胞核大甚至有巨核细胞形成的可能，免疫组化结果常提示：CD68(+)。周隽等观察到该类肿瘤细胞核分裂现象，认为可能与肿瘤的生物学行为有关。本病的治疗方案首选关节镜下完整切除病变滑膜，但有报道称DTGVT具有侵袭性生长和术后易复发甚至多次复发的特征，复发率高达18%～46%，故多行外科手术＋局部放射治疗联合的模式。有学者报道，小剂量与中剂量放疗疗效相当。Mollon等报道，对166例PVNS患者术后进行辅助放疗，复发率明显降低。因此，放疗是治疗DTGVT安全、有效的辅助治疗方法。
DTGVT发生病因尚不明确。肩关节Bankart损伤合并弥漫性巨细胞肿瘤的文献报道甚少，且需要说明的是，本例就诊的主因右肩关节习惯性脱位，磁共振检查时偶然间发现该肿瘤的存在，这种情况极为罕见，目前外伤与该病的发生是否相关，肩关节前下盂唇的骨皮质损伤是Bankart损伤导致骨性结构的损伤还是弥漫性巨细胞肿瘤所致，尚需更多资料积累研究证实。
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